Caso Clínico

Mesotelioma multiquístico benigno: primer caso reportado en Bolivia

 

Benign multicystic mesothelioma: first reported case in Bolivia

 

 

Oscar Niño de Guzmán P.^1,a,b, Oscar Niño de Guzmán L.^1,b,c, Carlos Gutiérrez F.^1,b, Boris Jorge Castillo Yujra^{2, d}, Karen Griselda Claros Espinoza^2,e, Jhasmine Ramallo U.^1,f.

 

¹Servicio de Oncoginecología Hospital Obrero N°2 Caja Nacional de Salud. Cochabamba, Bolivia. ²Servicio de Imagenologia Hospital Obrero No2 Caja nacional de salud. Cochabamba, Bolivia.^aJefe del Servicio de Oncoginecología Hospital Obrero N°2 Caja Nacional de Salud. Cochabamba, Bolivia; ^bMedico Ginecólogo Obstetra; ^cCirujano Oncólogo de mamas y partes blandas; ^dResidente de Radiología e Imagen; ^eResidente de Medicina interna; ^fResidente de Ginecología y Obstetricia.*Correspodencia a: Oscar Niño de Guzmán P.Correo electrónico: oscarndeguzman@gmail.com

 

Recibido el 10 febrero de 2015.

Aceptado el 21 de marzo de 2015.

 

 

---

Resumen

Hasta 2 013 sólo 130 casos de quistes mesentéricos habían sido descritos en el mundo, por lo que constituye un hallazgo bastante raro de diagnóstico difícil, por la sintomatología poco específica, sin hallazgos imagenológicos patognomónicos, que en todos los casos requiere un abordaje quirúrgico y estudio histopatológico.

Presentamos el primer caso descrito en la literatura boliviana, de mesotelioma multiquístico peritoneal benigno en una paciente de sexo femenino, con cuadro de 3 meses de evolución, caracterizado por dolor y aumento de volumen en hipogastrio, asociado a dificultad para miccionar, con evidencia imagenológica de masa pélvica de origen vesical u ovárico, realizándose laparotomía exploradora y estudio histopatológico para determinar diagnóstico, presentó evolución favorable y fue dada de alta con sonda foley. Actualmente realiza controles regulares por ginecología oncológica y oncología clínica.

Palabras claves: mesotelioma quístico benigno, quiste peritoneal.

---

Abstract

Until 2 013 only 130 cases of mesenteric cysts have been described in the world, which is a rare find with difficulties to diagnose by uns-pecific symptoms, without pathognomonic imaging findings, which in all cases require surgical approach and histopathological study. We report the first case described in Bolivian literature of bening peritoneal multicystic mesothelioma benign in a female patient with Table 3 months of evolution, characterized by pain and increased volume in lower abdomen, difficulty in urination associated with radiographical evidence bladder pelvic mass or ovarian origin, performing laparotomy and histopathological study to determine diagnosis the patients presented a favorable evolution and she was discharged with foley catheter. Currently she has regular controls by gynecologic oncology and clinical oncology.

Keywords: benign cystic Mesothelioma, peritoneal cyst.

---

 

Los quistes mesentéricos son entidades de una incidencia muy baja, 1 en 100 000 pacientes hospitalizados¹. Sólo un caso se describió hasta la fecha en Bolivia, tratándose un quiste mesentérico con fragmentos fibrocolágenos². Se clasifican actualmente según el sistema de De-Perrot³ (Tabla 1).

Tabla 1. Clasificación de Perrot

En 1 979 Mennemeyer y Smith realizaron la primera descripción histopatológica del mesotelioma peritoneal benigno (MPB) diferenciándolo del linfangioma, en una paciente de 27 años, definido por la presencia de células de origen mesotelial que limitaban quistes y canales en el tejido biopsiado⁴. Hasta 2 013 sólo 130 casos de MPB habían sido descritos alrededor del mundo⁵, por lo que constituye un hallazgo bastante raro en la práctica clínica. La información actualmente disponible sólo puede obtenerse a partir de reportes de casos clínicos aislados y posteriores revisiones de los mismos.

El MPB es una entidad de difícil diagnóstico, por la sintoma-tología poco específica, sin hallazgos imagenológicos patog-nomónicos, por lo que requiere en todos los casos abordaje quirúrgico y estudio histopatológico.

En revisión de literatura científica, se describen algunos casos en Brasil y Chile y otros países de Latinoamerica, no existiendo caso descrito en Bolivia.

Presentación del caso

Paciente de sexo femenino de 43 años de edad ingresa al servicio de emergencias refiriendo cuadro clínico de tres meses de evolución caracterizado por presentar distensión progresiva, dolor abdominal de inicio agudo y de intensidad creciente, localizado en hipogastrio, acompañado de dificultad para miccionar. Refiere antecedente quirúrgico de histerec-tomía total abdominal más anexectomía izquierda hace dos años por miomatosis uterina. Al examen físico se encuentra consciente, orientada, PA: 110/64 mmHg, FC: 84 por min., FR: 18 x min., T° 36,4°C, el abdomen se encuentra distendido en la mitad inferior, es blando, depresible, se palpa una masa fija bien delimitada en hipogastrio, poco dolorosa, con borde de concavidad inferior a +/- 9 cm del borde suprapúbico.

Se solicita ecografía abdominal en urgencias que reporta hidronefrosis moderada izquierda (Figura 1), asociada a imagen abdominopelvica, compleja, quística, probablemente dependiente de vejiga. La biometría hemática evidencia normalidad, la creatinina da como resultado 1,4 mg/dl y el resto de la química sanguínea básica se encuentra dentro de parámetros normales.

Figura 1. Ecografía abdominal: hidronefrosis moderada izquierda

La paciente es hospitalizada en el servicio de urología, donde se realiza cistoscopia que evidencia masa compresiva, infiltrante en pared lateral izquierda de vejiga, con zonas de edema bulloso. Durante dicho procedimiento se toma muestra para estudio histopatológico vesical que reporta cistitis crónica reagudizada glandular. La urografía excretora evidencia hidronefrosis moderada izquierda, con franca lateralización a derecha de la vejiga por compresión extrínseca de masa pélvica.

Al descartarse la posibilidad de patología de origen vesical con los estudios realizados, se solicita valoración por ginecología. Se completa el examen físico con tacto vaginal que reporta vagina a tensión por la masa que ocupa fondo de saco posterior, de consistencia firme y fija, de superficie regular, dolorosa a la presión, fondo de saco vaginal izquierdo borrado, por masa tumoral, que se extiende hasta 1/3 superior de vagina.

Al tacto rectal se percibe masa pelviana alta, sin aparente compromiso rectal. La paciente es transferida al servicio de ginecología oncológica con el diagnóstico de probable mixoma de ovario y cistoadenocarcinoma. Se solicitaron marcadores tumorales de ovario, encontrándose dentro de parámetros normales (CA 125; 14,5 U/ml, AFP: 2,55 U/ml, CEA: 1,21ug/l). Además se realizó ecografía transvaginal cuyo informe indica masa quística compleja abdomino-pélvica de probable origen ovárico (Figura 2). La resonancia nuclear magnética informa la presencia de masa pélvica quística compleja compatible con cistoadenoma de aparente origen ovári-co (Figura 3).

Figura 2. Ecografía pelvica: a nivel de hipogastrio se observa imagen compleja abdominopelvica de predominio quistico.

Figura 3. Resonancia magnética (proyección sagital y coronal): masa pélvica compleja predominantemente quística de aparente origen ovarico.

A los siete días de hospitalización se procede a realizar laparotomía exploradora, cuyos hallazgos operatorios son: masa extraperitoneal de 20 x 15 cm en sus diámetros mayores, de consistencia mixta multilobulada, extraperitoneal, que ocupa cara posterior de vejiga y recto (espacio pélvico subperitoneal) (Figura 4).

Figura 4. Masa en la cavidad pelvisub-peritoneal (extraperitoneal) entre vejiga y recto.

Se realiza punción de dicha masa, obteniéndose líquido citrino con reporte de estudio citológico negativo para células neoplásicas. A la resección de la masa se produce sección accidental de uréter izquierdo, dejando sonda nasogástrica #8 en trayecto ureteral (Figura 5); se repara el mismo con puntos continuos, se deja drenaje tubular a guante y compresas en lecho tumoral para cohibir hemorragia en napa, además de sonda fina para quimioterapia, quedando con laparotomía contenida. Posteriormente se evidencia por el drenaje tubular a cavidad peritoneal débito serohemático a guante de +/-1 500 cc en 24 horas. La paciente ingresa nuevamente a quirófano para revisión de uréter izquierdo previamente lesionado, evidenciándose salida de orina a través de una solución de continuidad a nivel de sutura de uréter, la misma se repara con vicryl y se deja nuevamente drenaje tubular a guante, se cierra pared abdominal por planos. Se solicitó valoración urológica para descartar lesión vesical como causa de pérdida de orina hacia cavidad peritoneal.

Figura 5. Lesión de ureter izquierdo

La creatinina en líquido peritoneal drenado fue de 2,26 mg/dl, confirmando la pérdida desde vías urinarias. La urografía excretora reporta presencia de hidro-nefrosis izquierda con franca lateralización a derecha de la vejiga por compresión extrinseca de la masa pélvica (Figura 6). El especialista urólogo indica mantener en observación a la paciente y control de débito con bolsa colectora. El débito desde cavidad peritoneal se mantuvo elevado por lo que 48 horas después se decide ingresar nuevamente a quirófano para laparotomía exploradora y nueva determinación de creatinina en líquido drenado. Durante la misma se observa presencia de abundante líquido en lecho tumoral con creatinina en líquido peritoneal de 5,9 mg/dl, se evidencia también pérdida de orina a través de uréter izquierdo, obstrucción de dicho uréter en porción distal (estenosis vesical) que evita el paso de orina a la vejiga, la sonda nasogástrica previamente colocada es remplazada por catéter doble “J” y se realiza reparación del desgarro antiguo del uréter izquierdo, dejando drenaje tubular en espacio retroperitoneal.

Figura 6. Urografia excretora: presencia de hidronefrosis moderada izquierda. franca
lateralización a derecha de la vejiga por compresión extrínseca de la masa pélvica

Se obtiene el reporte histopatológico de la masa resecada durante la primera intervención que informa mesotelioma multiquístico benigno.

La paciente presentó una evolución favorable posterior a la tercera cirugía, con débito escaso por drenaje, el mismo que se retiró pocos días después. La paciente fue dada de alta hospitalaria con sonda Foley que se retiró por consulta externa de urología. Actualmente la paciente realiza controles regulares por ginecología oncológica y oncología clínica.

Discusión

El mesotelioma peritoneal benigno afecta principalmente a mujeres, sobretodo en relación con antecedente quirúrgico^6-8, 14. Al igual que en nuestra paciente, en todos los casos se presenta dolor abdominal descrito frecuentemente como “sordo”, acompañado de distensión abdominal desarrollado en días a meses^5-9. En algunos casos describen la presencia de diarrea⁵, náuseas y vómitos¹⁴, sintomatología urinaria⁹. Pudiendo también presentarse con signos de irritación peritoneal⁶ o como un hallazgo incidental¹³.

En la mayoría de los casos los exámenes complementarios no están alterados, aunque se han relacionado con anemia¹². El ultrasonido y la tomografía sólo detectan la lesión compleja solido-quística abdominopélvica, no pudiendo determinar el tipo de lesión, de forma similar al resto de los casos reportados, llegando al diagnóstico final mediante estudios histo-patológicos e incluso de inmunohistoquímica, justificando en todos estos casos la necesidad de realizar una laparotomía exploradora con el objetivo final de establecer un diagnóstico definitivo^{5-9, 13, 14}.

En nuestro caso se presentó dificultades para retirar la totalidad de la masa tumoral extra peritoneal localizada entre la vejiga y recto; y como consecuencia se lesionó el uréter izquierdo. Al no contarse en quirófano con material urológico para canalizar el mismo, se recurrió a material adaptado, lográndose reparar el daño recién en la tercera intervención quirúrgica. Esto constituyó una llamada de atención para el servicio, ya que debe tenerse a disposición material adecuado en este tipo de operaciones, con el objetivo de no aumentar la morbi-mortalidad del paciente. Además, existió dificultad para poder realizar una buena hemostasia del lecho de la masa tumoral, recurriéndose a laparotomía contenida con éxito hemostático.

En un estudio de seguimiento a largo plazo de 37 pacientes con MPB se evidenció presencia de cambios adenomatosos o metaplasia escamosa en la lesión, además de una mortalidad relacionada con el tumor de 8% de los pacientes a pesar de ser considerado un tumor benigno¹¹. Razón considerada para mantener controles regulares en el hospital.

Concluimos que el mesotelioma multiquistico peritoneal benigno es una patología de difícil diagnóstico clínico e ima-genológico por lo que se debe mantener una alta sospecha, además de recomendarse el manejo de toda masa pélvica compleja por un equipo multidisciplinario formado por on-co-ginecólogos, urólogos, cirujanos, oncólogos clínicos e ima-genólogos por la complejidad que puede encontrarse como en el presente caso para realizar la resección completa de la masa y las posibles complicaciones por la cercanía de las vías urinarias y gastrointestinales.

Conflictos de interés: los autores declaran no tener conflictos de interés en la publicación de este caso.

Referencias bibliográficas

1.  Caropreso PR. Mesenteric cysts: a review. Arch Surg 1974; 108: 242-246. Abstract disponible en: http://archsurg.jamanetwork.com/article.aspx?articleid=578595

2.    Caballero A, Ríos R, Ramírez D. Quiste mesen-térico como causa de abdomen agudo. Gaceta médica Boliviana 2007; 63-65.

3. de Perrot M, Brundler M-A, Totsch M, Mentha G. Mesenteric cysts. Toward less confusion? Dig Dis 2000; 17: 323-328. Abstract disponible en: http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/11053936

4. Mennemeyer R, Smith M: Multicystic, perito-neal mesothelioma: a report with electron micros-copy of a case mimicking intra-abdominal cystic hygroma (lymphangioma). Cancer 1979, 44:692-698. Abstract disponible en: http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/476578

5. Elbouhaddouti H., Bouassria A., Mouaqit O., et al. Benign cystic mesothelioma of the peritoneum: a case report and literature review. World Journal of Emergency Surgery 2013, 8:43. Disponible en: http://www.wjes.org/content/8/1/43

6. López M, Escalona J, López M. Mesotelioma multiquistico peritoneal Benigno: Presentación de tres casos. REV ESP PATOL 2004; 37 (3): 309-314.

7. Tangjitgamol S, Erlichman J, Northrup H, et al. Benign multicystic peritoneal mesothelioma: cases reports in the family with diverticulosis and literature review. Int J Gynecol Cancer 2005; 15: 1101-1107. Abstract disponible en: http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/16343188

8. Groisman GM, Kerner H. Multicystic mesothe-lioma with endometriosis. Acta Obstet Gynecol Scand 1992; 71: 642-644. Abstract disponible en: http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/1336927.

9. Padilla A, Hernández M, Alcántara A. Caso anatomoclínico: Mesotelioma multiquístico benigno peritoneal: Informe de un caso. Rev Fac Med UNAM 2004;Vol.47 No.3

10. Pelosi G, Zannoni M, Caprioli F, et al. enign multicystic mesothelial proliferation of the peri-toneum: immunohistochemical and electron microscopical study of a case and review of the lite-rature. Histol Histopathol. 1991 Oct;6(4):575-83. Abstract disponible en: http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/1725139

11. Weis SW, Tavassoli FA. Multicystic mesothe-lioma. An analysis of pathologic findings and bio-logic behavior in 37 cases. Am J Surg Pathol. 1988 Oct;12(10):737-46. Abstract disponible en: http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/3421410.

12. Sienkowski I, Russell A, Dilly S, et al. Perito-neal cystic mesothelioma: an electron microscopic and immunohistochemical study of two male pa-tients. J Clin Pathol 1986;39:440-445.

13. Suh Y-L, Choi W-J. Benign Cystic Mesothelio-ma of the Peritoneum: a case report. J Kor Med Scie. 1989; 4: 111-115

14.Safioleas M C, Constantinos K, Michael S, et al. Benign multicystic peritoneal mesothelioma: A case report and review of the literature. World J Gastroenterol 2006 September 21; 12(35): 57395742